Newborn Hearing Screening Test: A Comparison between Infants in Neonatal Intensive Care Unit versus Nursery

신생아 난청은 전체 생존 출생아 중 0.1-0.3%, 신생아중환자실 퇴원 아기 중 2-4%를 차지하여 발생률이 높은 선천성 질환에 속한다.1 또한 언어 및 인지 발달을 위한 조기 중재의 중요성이 강조되면서 조기 진단과 이를 위한 선별검사에 대한 관심이 증대되고 있다. 이에 따라 검사 도구 및 방법의 질을 높여 선별검사 의뢰율(referral rate)을 낮추고자 하나, 나라 혹은 기관마다 선별검사 도구와 방법이 일관되지 않고 비용 대비 효과에 대한 논란 역시 지속되고 있다.2, 3, 4

미국국립보건원(National Institutes of Health)과 미국국립보건원유아청력합동위원회(Joint Committee on Infant Hearing, JCIH)는 유발이음향방사검사(otoacoustic emission, OAE) 또는 자동화청성뇌간반응(automated audio brainstem response, AABR)을 이용한 2단계 선별검사를 시행할 것을 권고하고 있다.5 본 병원에서는 AABR을 이용하여 신생아실과 신생아중환자실 아기 모두에게 1단계 난청 선별검사를 동일하게 적용하고 있다. 하지만 신생아실과 신생아중환자실에 입원하는 아기들의 난청 위험도는 다를 것으로 판단되어5, 6 같은 프로토콜을 적용하는 것이 합당한지에 대한 의문이 제기되었다. 이에 저자들은 본 병원에서 퇴원한 신생아를 대상으로 선별검사 의뢰율과 양성예측도 및 위험인자를 분석하여 신생아실과 신생아중환자실에서 각기 적합한 난청 선별검사 방법을 모색하고자 하였다.

본원의 AABR을 이용한 난청 선별검사의 의뢰율은 신생아실과 신생아중환자실 각각 2.2%, 5.0%였고 양성예측도는 신생아실 36.8%, 신생아중환자실 80%였다. 본원과 비슷한 규모의 국내 타기관에서 발표한 연구 결과에 따르면 신생아실 아기들에게 AABR을 이용한 1단계 난청 선별검사 의뢰율은 3.95%로 본원 Perinatology신생아실보다 높았으나 2단계 선별검사를 실시하여 의뢰율을 1.58%까지 낮추었다.7 실제 난청 발생률은 0.46%로, 본원의 0.5%와 큰 차이 없었으며 최종 선별검사의 양성예측도 및 위양성률은 각각 30.4%, 1.05%로 본원 신생아실의 양성예측도 36.8%, 위양성률 0.9%와 비슷하여 본원의 선별검사 방법이 1단계임에도 효용성이 크다는 것을 알 수 있었다. 이는 오랜 경력을 갖춘 숙련된 간호사가 검사를 수행하며 아기가 깊은 수면을 유지할 수 있도록 조용하고 어두운 환경을 조성하여 환경 소음과 근육운동으로 인한 위양성률을 최대한 줄이고자 하였기 때문으로 판단된다.

신생아중환자실의 경우 브라질에서 시행한 대규모 연구에서 AABR을 이용한 1단계 선별검사의 양성예측도는 36.3%였으나 2단계 선별검사의 양성예측도는 85.7%였다.8 또한 독일에서 신생아중환자실을 대상으로 시행한 연구에서 AABR을 이용한 선별검사의 양성예측도는 77.7%, 2단계 선별검사를 통한 양성예측도는 83.9%로 나타났다.9 이렇듯 2단계 선별검사는 최종 의뢰율을 낮춤으로써 양성예측도를 높일 수 있으며 특히 1단계 선별검사의 양성예측도가 낮을 때 2단계 선별검사의 효용성이 더 클 것으로 기대할 수 있다.

본원 신생아실의 일측성 의뢰군의 양성예측도가 33.3%였으나 양측성 의뢰군의 양성예측도는 100%였고, 신생아중환자실의 일측성, 양측성 의뢰군에서 양성예측도는 각각 75%, 87.5%로 나타났다. 신생아실과 신생아중환자실 모두 일측성 의뢰군에서보다 양측성 의뢰군에서의 양성예측도가 더 높았고 특히 신생아실의 경우 그 차이가 컸다. 2010년 영국에서 발표한 대규모 연구에서도 선별검사의 일측성 의뢰군보다 양측성 의뢰군의 양성예측도가 약 4배 더 높았다.10 따라서 신생아실의 일측성 의뢰군에 대해서는 2단계 선별검사를 시행하는 것을 고려해 볼 수 있다. 이는 2010년 대한이과학회와 대한청각학회가 신생아 청각선별검사 지침서에서 권고한 ‘신생아실 아기의 선별검사 결과 일측성 또는 양측성 의뢰가 나올 시 재선별검사를 시행한다’와 부분적으로 일치한다.11 단, 본 연구에서 신생아실의 양측성 의뢰군의 수가 2명으로 적었고 양성예측도를 구할 때 추적 소실된 1명의 아기를 제외하였기 때문에 신생아실의 양측성 의뢰군의 높은 양성예측도가 과대평가되었을 가능성이 있다. 따라서 신생아실에서 양측성 의뢰로 나올 시 진단검사를 바로 시행하는 것이 효과적일 것으로 고려되나 더 많은 수를 대상으로 조사하여 같은 결과가 나오는지에 대하여 추가 연구가 필요하다.

신생아 난청은 언어 발달의 지연과 이로 인한 의사소통, 인지 및 사회정서 장애를 초래할 수 있는 중요한 질환이다.12 신생아 선별검사 없이 언어 발달 지연을 통하여 청력손실을 인지하게 될 경우 난청의 진단 시기는 만 18-24개월, 경증 청력손실의 진단 시기는 만 48개월 이후가 되며, 6개월에서 1세 이전에 치료를 시작하지 않을 경우 이미 진행된 언어 발달 지연을 개선시키기 어렵다.13, 14, 15 따라서 1999년, JCIH는 생후 1개월 이전의 모든 신생아에게 난청 선별검사를 시행하고 만 3개월 이전에 진단적 검사를 시행하며 만 6개월 이내에 조기 중재를 시행할 것을 권고하였다.12 또한 1999년 미국소아학회(American Academy of Pediatrics, AAP)와 2000년 JCIH는 신생아 난청 선별검사(universal newborn hearing screening)의 목표로 95% 이상의 선별검사 시행률, 4% 이하의 의뢰율, 95% 이상의 추적검사 시행률 그리고 3% 이하의 위양성률을 달성할 것을 제시하였다.5, 16

본원에서의 선별검사 시행률은 85.9%이고, 이 중 신생아실은 86.3%, 신생아중환자실은 84.9%로 이전 대규모 연구들의 결과인 81.2-99.8% 범위 내에 해당되나 JCIH에서 권고하는 95%에 미치지 못하였다.5, 6, 7, 8, 9, 15 선별검사 시행률이 기준에 미치지 못한 가장 흔한 이유로는 보건소에서 검사 비용을 지원받은 후에 검사를 시행하기 위함이었으며 신생아실 미시행 아기의 100%와 신생아중환자실 미시행 아기의 8%가 이에 해당되었다. 우리나라는 2007년 이후 복지정책의 일환으로 보건소에서 일부 저소득층 가정(시, 도에 따라 모든 가정)에게 난청 선별검사쿠폰을 발급하여 무료검사를 시행받을 수 있도록 안내하고 있다.7 그러나 보건소 방문 등의 절차상 번거로움 때문에 저소득층의 난청 선별검사의 시행률이 낮아질 수 있으므로 온라인쿠폰 발급 등 절차의 개선을 통하여 선별검사 시행률을 높이는 것이 필요하다. 선별검사 미시행의 두 번째로 흔한 이유로는 신생아중환자실에서 중추신경계 질환과 관련된 난청의 고위험군에게 선별검사 없이 진단적 검사를 바로 시행하였기 때문이며, 그 외 타원으로 전원 등의 이유가 있었다(Table 5).

Table 5
Causes of Undoing the Hearing Screening Test in Neonatal Intensive Care Unit

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신생아중환자실의 난청 선별검사 의뢰율은 다른 대규모 연구들의 결과인 2.8-9.2% 내에 해당되나 JCIH이 권고한 4.0%보다 높았다.5, 6, 8, 9, 16 이는 실제 난청 발생률이 4.6%로 난청 발생률 자체가 높았기 때문이라고 생각된다. 이는 기존 연구 결과인 2.2-2.9%보다 높은 발생률을 나타내는데 본원의 경우, AAP에서 제시한 신생아 케어 레벨 중 최상급인 4레벨에 속하는 병원으로17 비교 대상이었던 다른 기관의 2-3레벨보다는 질환의 중증도가 높고 난청 위험인자를 상대적으로 더 많이 갖고 있기 때문으로 판단된다. 신생아중환자실의 선별검사 위양성률은 0.8%로 오히려 JCIH 권고수준과 다른 연구들에 비하여 낮은 수준이었다.5, 6, 8, 9, 16 또한 신생아실의 난청 발생률은 0.5%로, 기존 대규모 연구의 결과인 0.4-0.5%와 비슷하였다.6, 7, 9

선별검사 의뢰군 중 진단검사상 난청으로 확인된 아기들과 위양성인 아기들 간에 위험인자의 유의한 차이는 없었다. 또한 신생아실에서 난청 아기 7명 중 6명(85.7%)은 위험인자가 없었다. 이는 난청 선별검사가 고위험군뿐 아니라 모든 신생아에게 필요하다는 기존의 연구 결과에 부합한다.16

이 연구의 한계는 단일기관의 자료를 분석한 것으로, 연구의 정확도를 위하여 다기관에서 더 많은 수의 데이터 수집이 필요하다. 또한 난청 아기의 위험인자를 알아보기 위하여 선별검사를 시행한 모든 아기들의 위험인자를 조사하여 난청 아기들과 정상 아기들에서의 비교가 필요하겠다.

본 병원 신생아실 아기들은 난청 선별검사 상 일측성 의뢰율이 높았으며 일측성의 경우 진단검사상 실제 난청률은 낮아 양성예측도가 낮았다. 신생아중환자실 아기들은 난청 선별검사 상 양측성과 일측성 의뢰의 빈도에서 큰 차이가 없었으며 양성예측도 또한 두 군 모두 높았다. 따라서 신생아실에서 선별검사상 일측성 의뢰일 경우 2단계 선별검사 시행을 고려해야 하며, 양측성 의뢰이거나 신생아중환자실에서 일측성/양측성 의뢰일 경우 진단검사의 시행을 고려해야 한다. 그러나 이것은 단일기관의 결과로 전체에 적용하기 위해서는 더 많은 수의 대상자와 다기관에서의 연구가 필요하다.